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- W2064293831 abstract "Resume Un patient de 27 ans presentait des signes cliniques et radiologiques evocateurs d’une oligoarthrite chronique erosive des grosses articulations (hanches et genoux), associee a une hypertrophie ganglionnaire diffuse et a un diabete insipide. La biopsie ganglionnaire permit d’etablir le diagnostic d’histiocytose systemique langerhansienne (HL), associee a une atteinte synoviale qui restait inexpliquee. La recherche d’une maladie infectieuse etait negative, de meme que les marqueurs biologiques d’auto-immunite. Les radiographies du squelette et de la hanche, ainsi que l’imagerie cerebrale par resonance magnetique (IRM) ont montre, respectivement, une arthrite erosive des hanches et des signes d’atteinte histiocytaire de la tige pituitaire. Une biopsie synoviale de la hanche mit en evidence les principales caracteristiques histologiques de la maladie d’Erdheim-Chester (MEC), celle-ci correspondant a une histiocytose non langerhansienne (HnL). Une revue extensive de la litterature a montre que la coexistence d’une histiocytose langerhansienne (HL) et d’une HnL (principalement la MEC) est rare, et que les atteintes synoviales associees le sont encore plus, celles-ci se manifestant essentiellement par des monoarthrites des grosses articulations. L’absence de signe clinique et radiologique caracteristique de la MEC fit porter le diagnostic d’HnL (ou oligoarthrite de type MEC), associee a une HL multifocale. Le diagnostic differentiel d’arthrite erosive des grosses articulations devrait ainsi prendre en compte ces deux types d’affections, notamment lorsque les atteintes concernent plusieurs organes. L’atteinte synoviale de l’HnL etait peu sensible a la vinblastine et aux corticosteroides, alors que les localisations de l’HL ont completement disparu mais de maniere transitoire. L’instauration d’un traitement par cladribine permit une regression des lesions de ces deux affections, avec uniquement de rechutes de severite moderee furent observees pour les atteintes de l’HnL." @default.
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