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• W3217300001 abstract "Le mycosis fongoïde (MF) à type d’acanthosis nigricans (AN) est une entité exceptionnelle. Nous en rapportons une nouvelle observation. Un homme de 27 ans était vu pour des plaques cutanées asymptomatiques hyperchromiques légèrement en relief, à surface veloutée et papillomateuse, de forme ovalaire, lancéolée ou plus rarement polycycliques des plis sous-mammaires, du tronc et de la racine des membres évoluant depuis 1 an. Ses antécédents étaient marqués par un AN bilatéral des plis axillaires et inguinaux depuis l’enfance dans un contexte d’AN familial chez sa mère et deux de ses sœurs. La biopsie d’une lésion thoracique mettait en évidence un épiderme acanthosique avec allongement des crêtes épidermiques, une hyperkératose orthokératosique et une hyperpigmentation de la membrane basale compatible avec le diagnostic d’AN. La recherche d’une cause endocrinologique ou néoplasique était négative. Un traitement par acitrétine 25 mg/j était stoppé après 4 semaines en raison d’une cytolyse hépatique réversible à l’arrêt. Le patient était revu 3 ans plus tard en raison d’une modification des lésions d’AN marquée par leur extension centrifuge, le développement d’une bordure violine avec des contours encochés et un caractère parfois tumoral. Plusieurs histologies en peau lésée attestaient d’un AN et d’un infiltrat lymphoïde épidermotrope constitué de lymphocytes atypiques de taille moyenne à grande et d’immunophénotype CD3+, CD4+, CD8-, CD30-, PD1+, CD25- et CD7-. La lecture de la première histologie après recoupe mettait en évidence la présence au sein de l’épiderme de rares cellules lymphoïdes de petite taille en amas CD3+, CD4+, PD1+, CD7-. La sérologie HTLV1 et la recherche de cellules de Sézary étaient négatives permettant de porter le diagnostic de MF stade IIB. Un traitement par dermocorticoïdes de classe 4 était rapidement efficace, relayé 6 mois plus tard par du méthotrexate à la dose hebdomadaire de 15 mg. Nous rapportons une variante clinico-pathologique exceptionnelle de MF à type d’AN, mêlant les caractéristiques cliniques et histologiques d’un lymphome cutané T épidermotrope et d’un AN. Notre observation souligne les difficultés diagnostiques potentielles de cette affection comme au cours des quatre précédentes observations rapportées dans la littérature : – absence de lésion de MF « classique » associée (3 cas sur 5) ; – absence de prurit (3 cas sur 5) ; – atteinte constante des localisations classiques d’AN comme le cou et les creux axillaires et ; – présence d’une étiologie potentielle familiale ou métabolique d’AN (4 cas sur 5). La possibilité d’un infiltrat histologique lymphoïde discret masqué par l’hyperplasie épidermique et l’évolution indolente de cette affection peut être à l’origine d’un délai diagnostique de plusieurs années comme dans notre observation." @default.
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